Co by ig pyr ht Q za Not for Publication Raffaele Vinci*, Federico Mandelli*, Giuliana Cremaschini*, Gabriele Gori*, ui nt Enrico F. Gherlone* essen abstract Calcolosi delle ghiandole salivari. Caso clinico e revisione della Letteratura La calcolosi delle ghiandole salivari è una patologia descritta in Letteratura a partire dalla fine dell’ottocento. Sebbene la comprensione esatta della patogenesi dei calcoli salivari resti ancora sconosciuta, diversi Autori concordano sul fatto che intervengano alterazioni a carico della composizione della saliva, della funzionalità delle ghiandole salivari o dei dotti escretori. Gli esami diagnostici per l’individuazione dei calcoli sono rappresentati da radiografie convenzionali, esami tomografici computerizzati, risonanze magnetiche ed ecografie. Si presenta alla nostra osservazione un paziente di 55 anni lamentando sensazione di ingombro a livello del pavimento orale. L’esame radiografico evidenzia due aree radiopache con margini definiti. Si rimuovono chirurgicamente due calcoli a livello del dotto escretore della ghiandola sottomandibolare destra. Parole chiave: Ghiandole salivari, Calcoli, Parologia orale, Trattamento. Introduzione I primi dati letterari delle patologie ostruttive delle ghiandole salivari risalgono al 1896 con il lavoro di Küttner1 che descrive pazienti affetti da un gonfiore cronico a livello delle logge sottomandibolari inquadrato erroneamente come segno di neoplasia maligna. L’Autore ipotizzò che il gonfiore fosse causato da un’infiammazione cronica associata a fibrosi: la diagnosi venne confermata dal ritrovamento di un calcolo all’interno del parenchima ghiandolare. Nel corso del secolo seguente le ricerche di diversi Autori vennero focalizzate sulla comprensione dell’eziologia e della patogenesi. La fisiopatologia della sciaoadenite e della scialolitiasi progredisce dall’infiammazione all’atrofia e fibrosi tissutale. Alcuni Autori2,3, in uno studio su cadavere, repertarono la presenza di scialomicroliti con segni di scialoadeniti ostruttive focali a livello di tutte le ghiandole sottomandibolari analizzate. Scialomicroliti si definiscono concrezioni, quasi sempre calcificate, intraparenchimali, che possono essere rilevabili con un esame * IRCCS Ospedale San Raffaele, Università Vita Salute, Clinica Odontoiatrica, Direttore Prof. Enrico F. Gherlone. Indirizzo per la corrispondenza: Federico Mandelli Via Leonardo da Vinci, 31 20063 Cernusco sul Naviglio (MI) Tel. 3389391414 E-mail: [email protected] Copyright by QUINTESSENZA EDIZIONI s.r.l. Tutti i diritti sono riservati in ogni sua parte è sono ad uso strettamente personale. È severamente vietata ogni tipo di riproduzione, copia, duplicazione, traduzione e trasmissione elettronica. ANNO 27 • NUMERO 3 • LUGLIO-SETTEMBRE 2011 61 ig pyr ht by Co Chirurgia Q ui microscopico, mentre per scialoliti si intendono formazioni visibili a occhio nudo4,5: presentano un nucleo di sostanze organiche e inorganiche come tappi mucosi, colonie batteriche, cellule epiteliali esfoliate, corpi estranei6 circondato da strati di fosfati di calcio7,8. Studi con raggi x e analisi al diffrattometro hanno evidenziato come siano 4 i fosfati di calcio maggiormente rappresentati: idrossiapatite [Ca10(PO4)6(OH)2], bruscite [CaHPO4-2H2O], whitlokite [beta-Ca3(PO4)2], ottacalcio fosfato [Ca8H2(PO4)6-5H2O]9,10. Sebbene la comprensione esatta della formazione dei calcoli salivari sia tutt’ora sconosciuta11-14, le cause identificate per lo sviluppo di scialoadeniti ostruttive croniche e scialolitiasi possono essere suddivise schematicamente in quattro gruppi (Fig. 1): 1.Ostruzione causata da infiammazione: l’inattività secretoria di una ghiandola normale porta all’accumulo di scialomicroliti e alla possibile risalita di microbi lungo il dotto escretore della ghiandola stessa. L’accumulo dei calcoli porta a un’atrofia ostruttiva focale e facilita la proliferazione batterica che causa infiammazione. Si determina una progres- siva ostruzione e dilatazione del dotto con ristagno di materiale ricco di calcio che può precipitare e formare un calcolo. Anche un malfunzionamento dei muscoli che circondano i dotti secretori della parotide e della ghiandola sottomandibolare può portare ad un ristagno di fluidi che facilita lo svilupparsi di un’infezione retrograda. Raramente si trovano calcoli a livello delle ghiandole salivari minori. 2.Ostruzione non causata da infiammazione: si riscontra in presenza di anse e invaginazioni duttali, polipi duttali e altre anomalie strutturali. In alcuni casi è stata riscontrata un’ostruzione dovuta all’ipertono dei muscoli scheletrici adiacenti ai dotti escretori15,16. 3.Autoimmunità: sono rare, ma possibili, le scialoadeniti e scialolitiasi dovute a malattie autoimmuni correlate a IgG4. 4.Correlazione con altre patologie: i pazienti affetti da scialolitiasi soffrono più frequentemente di calcoli renali rispetto al resto della popolazione e i pazienti affetti da iperparatiroidismo soffrono più frequentemente di scialolitiasi. Questo riscontro indica che l’ipercalcemia può essere un fattore predisponente allo sviluppo di calcoli salivari. Fig. 1 Copyright by QUINTESSENZA EDIZIONI s.r.l. Tutti i diritti sono riservati in ogni sua parte è sono ad uso strettamente personale. È severamente vietata ogni tipo di riproduzione, copia, duplicazione, traduzione e trasmissione elettronica. 62 ANNO 27 • NUMERO 3 • LUGLIO-SETTEMBRE 2011 za Not for Publication ntessen Calcolosi delle ghiandole salivari. Caso clinico e revisione della Letteratura by Co ig pyr ht Q ui za Not for Publication ntessen Esami diagnostici I segni e i sintomi delle calcolosi possono variare. Se il calcolo, anche di grandi dimensioni, non occlude completamente il dotto escretore della ghiandola coinvolta, il paziente spesso non manifesta sintomatologia algica. Può riscontrare tumefazione intermittente ai pasti per l’aumentata produzione di saliva con deflusso rallentato oppure una sensazione di ingombro quando il calcolo è voluminoso. Se il dotto intra- o extra parenchimale è ostruito completamente di frequente si verifica un quadro algico (colica salivare): talvolta è esacerbato dall’assunzione di cibi mentre talvolta persiste anche lontano dai pasti. Le scialografie convenzionali sono state descritte fin dal 1904 e, anche se i materiali e i fluidi di contrasto sono cambiati da allora, la tecnica in sè è rimasta grossomodo invariata: si identifica l’orifizio duttale che viene successivamente dilatato e incannulato. L’infusione di liquido di contrasto prevede una fase duttale e una acinare: generalmente per una parotide vengono iniettati circa 1-2 mL di liquido mentre per una ghiandola sottomandibolare si iniettano 3-5 mL. Tale pratica ad oggi è pressoché scomparsa a causa dell’introduzione di mezzi diagnostici più sensibili e meno invasivi (possibilità di reazioni allergiche al mezzo di contrasto). L’introduzione di scansioni assiali ha permesso una miglior definizione delle immagini diagnostiche. L’individuazione di calcoli è più frequente a livello del dotto di Warthon perché la saliva della ghiandola sottomandibolare ha un pH più elevato, una maggiore concentrazione di calcio, fosfati e mucine. L’anatomia e il decorso del dotto di Warthon rende ragione del fatto che la zona più colpita sia quella del lobo profondo della sottomandibolare. È infatti presente una curva a circa 90° del dotto che favorisce la stasi salivare. Una tomografia computerizzata fornisce dati più precisi riguardo le dimensioni dei calcoli ed è uno degli esami di prima scelta per la valutazione del pa- renchima ghiandolare. Ostruzioni dovute a calcoli sono evidenziabili come masse iperdense che presentano una densità in unità Hounsfield simile a quella delle strutture ossee. È frequente osservare una dilatazione del dotto associata. L’introduzione della risonanza magnetica nei primi anni ’80 ha migliorato la capacità diagnostica dei disordini delle ghiandole salivari perché fornisce un contrasto migliore dei tessuti e un’eccellente discriminazione tra le strutture parenchimali e duttali; è possibile ottenere una scialografia non invasiva utilizzando sequenze pulsate sensibili ai fluidi. L’esame dirimente per la diagnosi di scialolitiasi è rappresentato dall’ecografia. Gli ultrasuoni forniscono una diagnosi immediata permettendo di distinguere tra patologia infiammatoria acuta e cronica delle ghiandole salivari ed è possibile individuare scialoliti fino a 0,4 mm di diametro. È inoltre un esame semplice, non invasivo e ben tollerato, anche dai bambini. L’attuale incidenza annua della scialolitiasi è di circa il 12%7,8. Di questi casi l’8095% sono a carico delle ghiandole sottomandibolari, il 5-20% a carico delle parotidi e raramente (1-2%) vengono coinvolte le ghiandole salivari minori17. I pazienti più colpiti risultano essere di sesso maschile tra la terza e la sesta decade di età. I pazienti in età pediatrica sono raramente colpiti da questa patologia perché è probabile che l’elevato flusso salivare tenda a dislocare calcoli in formazione18. Grases19 ha dimostrato come, nei pazienti affetti da calcolosi, la concentrazione di calcio nella saliva fosse significativamente maggiore rispetto ai valori dei pazienti sani. Sebbene non siano state proposte classificazioni sistematiche, alcuni Autori affermano che mediamente vengano repertati scialoliti di 5-10 mm, misura oltre la quale si può parlare di dimensioni non comuni. Ad oggi solo 16 casi in Letteratura riguardano formazioni di oltre 35 mm, tutte in pazienti di sesso maschile20,21. Copyright by QUINTESSENZA EDIZIONI s.r.l. Tutti i diritti sono riservati in ogni sua parte è sono ad uso strettamente personale. È severamente vietata ogni tipo di riproduzione, copia, duplicazione, traduzione e trasmissione elettronica. ANNO 27 • NUMERO 3 • LUGLIO-SETTEMBRE 2011 63 ig pyr ht by Co Chirurgia Q ui Mentre il 20-30% dei calcoli di piccole dimensioni può essere radiotrasparente22, gli scialoliti di grandi dimensioni sono quasi sempre radiopachi perché il lungo periodo di formazione ne permette la calcificazione completa: è per questo motivo che degli esami radiografici di primo livello come l’ortopantomografia sono quasi sempre sufficienti per diagnosticare tale patologia7,23. Solo in rari casi in cui abbiano una morfologia particolare, come riportato da Boffano9, possono essere inizialmente misdiagnosticati come elementi dentari inclusi. La calcolosi delle ghiandole salivari minori viene spesso misdiagnosticata: quando non è possibile porre diagnosi tramite un esame tomografico o ecografico, è indicata l’escissione chirurgica per poi eseguire una diagnosi24. Questa patologia deve essere inclusa nella diagnosi differenziale tutte le volte che si nota un gonfiore dei tessuti orali. Report di un caso Un paziente di 55 anni si presentava alla nostra attenzione per una visita di controllo odontoiatrica generica. L’esame radiografico ortopantomografico mostrava un’area radiopaca ben definita localizzata all’emiarcata inferiore di destra, parzialmente sovrapposta al profilo del corpo mandibolare (Fig. 2). La formazione sembrava composta da due segmenti adiacenti. Indagando alla ricerca di dati anamnestici di rilievo, riferiva di avvertire una “sensazione di ingombro sotto la lingua” e di non avere sintomatologia algica. All’esame obiettivo il colore della mucosa del pavimento orale appariva fisiologico e lievemente rilevato a livello del decorso del dotto escretore destro (Fig. 3). Diagnosticata la presenza di un calcolo a carico del dotto di Warthon, con il consenso del paziente, si decideva di procedere con la rimozione chirurgica della Fig. 2 Ortopantomografia iniziale: ben visibile un’area radiopaca a livello del corpo mandibolare destro. Fig. 3 Visione intraorale preoperatoria. Fig. 4 Incisione del pavimento orale ed isolamento del calcolo. Fig. 5 Enucleazione del frammento superficiale. Copyright by QUINTESSENZA EDIZIONI s.r.l. Tutti i diritti sono riservati in ogni sua parte è sono ad uso strettamente personale. È severamente vietata ogni tipo di riproduzione, copia, duplicazione, traduzione e trasmissione elettronica. 64 ANNO 27 • NUMERO 3 • LUGLIO-SETTEMBRE 2011 za Not for Publication ntessen Calcolosi delle ghiandole salivari. Caso clinico e revisione della Letteratura by Co ig pyr ht Q ui za Not for Publication ntessen formazione. Dopo infiltrazione plessica di una soluzione anestetica (articaina 4% vc 1:100000) si eseguiva un’incisione della mucosa a livello del pavimento orale sovrastante la “neoformazione”. In prossimità dello sbocco del dotto di Warthon il calcolo risultava molto superficiale e di facile isolamento; per ottenere un migliore accesso alla neoformazione veniva ampliato l’accesso con forbice smussa in direzione postero-caudale (Figg. 4, 5). Si rimuoveva un primo frammento di dimensioni maggiori e, successivamente, un secondo frammento più piccolo (Figg. 6, 7). Verifi- cata la pervietà del dotto, questo veniva suturato con punti staccati, mantenendo la porzione anteriore aperta per permettere il deflusso salivare (Fig. 9). L’esame macroscopico clinico evidenziava un rapporto simile ad una pseudo artrosi tra le due componenti del calcolo che misurava 30 mm circa di asse maggiore (Fig. 8). Al paziente veniva prescritta una terapia antalgica (Naprossene sodico 550mg due volte al giorno) e antibiotica. A distanza di 7 giorni dall’intervento, il paziente non riferiva alcun tipo di fastidio né segni o sintomi di xerostomia (Fig. 10). Fig. 6 Visione del secondo frammento. Fig. 7 Enucleazione del secondo frammento. Fig. 8 Visione d’insieme del calcolo. Fig. 9 Sutura con filo riassorbibile Vicryl 4/0. Fig. 10 Guarigione della ferita a 15 giorni dall’intervento. Copyright by QUINTESSENZA EDIZIONI s.r.l. Tutti i diritti sono riservati in ogni sua parte è sono ad uso strettamente personale. È severamente vietata ogni tipo di riproduzione, copia, duplicazione, traduzione e trasmissione elettronica. ANNO 27 • NUMERO 3 • LUGLIO-SETTEMBRE 2011 65 ig pyr ht by Co Chirurgia Q ui Bibliografia ntessen 18. Chung MK, Jeong HS, Ko MH, et al. Pediatric sialolithiasis: What is different from adult sialolithiasis? Int J Pediatr Otorhi- nolaryngol 2007;71:787. 1. Kuttner H. Ueber entzu¨ndliche Tumoren Der Submaxillar-Speicheldru¨se [On the inflammatory tumors of the submandibular salivary gland]. Beitra¨ge zur klinischen Chirurgie 1896;15:815-282. 2. Scott J. The incidence of focal chronic inflammatory changes in human submandibular salivary glands. 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Ferrari Parabita G, Derada GC, Vinci R, Zanetti U, Re G Salivary glands sialolithiasis is a pathology described in literature since the last years of 1800. Although an exact pathogenesis comprehension of salivary calculi is still unknown, at present a common agreement between authors exists on main factors such as saliva composition, salivary glands or secretory ducts function. Main diagnostic procedures to work out a glandular or ductal calculus are plane x-rays, tomographic images, ultrasounds and MRI sonography. A 55 years old man, was seen in our outpatient clinic, complaining of an unpainful mouth floor swelling. Radiographic plane x-rays showed two well defined radiopaque lesions. Two calculi were surgically removed from the right submandibular salivary gland’s duct. Key Words: Salivary glands, Calculi, Oral pathol- sialolithiasis. J Laryngol Otol 1999;113:266. 15. Bernkopf E, Colleselli P, Broia V, et al. Is recurrent parotitis in childhod still an enigma? A pilot experience. 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